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OBJETIVOS: A anemia hemolítica autoimune (AHAI) é um grupo de doenças caracterizada pela presença de autoanticorpos que se ligam aos eritrócitos reduzindo o tempo de meia-vida dessas células. É uma condição rara que ocorre em cerca de 1-3 casos para cada 100.000 crianças ao ano, sendo mais comum no sexo masculino, na relação de 2:1 casos. Este estudo objetivou obter o perfil clínico-epidemiológico dos pacientes pediátricos diagnosticados com anemia hemolítica autoimune, atendidos em um ambulatório de referência. MÉTODOS: Participaram do estudo através de análise de prontuário e preenchimento do protocolo de pesquisa 24 crianças com AHAI atendidas no ambulatório de referência no período de 2009 e 2019 com idade entre 0 e 18 anos. Os dados clínicos, demográficos, laboratoriais e referentes à evolução dos pacientes foram obtidos retrospectivamente nos prontuários médicos. RESULTADOS: Os resultados apontaram que a maioria das crianças é do sexo feminino (58%), recebe o diagnóstico precoce até os 2 anos de vida (58%). O teste de antiglobulina direta foi positivo em mais de 95% dos casos. Os pacientes apresentavam palidez cutaneomucosa (50%) como sintoma inicial. Contudo, deve-se avaliar as limitações inerentes ao trabalho, que apresentou uma casuística pequena devido à raridade da doença. CONCLUSÃO: O diagnóstico da AHAI deve ser feito precocemente, com base em uma história clínica detalhada, suspeitado pelo pediatra através dos sinais característicos de hemólise e iniciado o tratamento com corticoterapia, a qual apresenta altas taxas de remissão e cura da patologia.