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OBJETIVO: Destacar as dificuldades de diagnóstico de tuberculose perinatal e ressaltar que a tuberculose materna não tratada adequadamente leva a um risco aumentado da forma perinatal da doença. DESCRIÇÃO: Relatamos o caso de lactente de sete meses de idade que apresentou tosse seca, adenopatia, calcificações hepáticas na ultrassonografia abdominal, áreas de consolidações em vidro fosco na tomografia computadorizada de tórax e biópsia de linfonodo inguinal com inflamação crônica e necrose liquefativa, com isolamento de Mycobacterium tuberculosis. A mãe recebeu diagnóstico presuntivo de tuberculose dois meses antes da gestação, sem tratamento adequado, faleceu um mês após o parto e era a única fonte potencial de infecção identificada. O tratamento da criança com tuberculostáticos foi utilizado, com melhora clínica. COMENTÁRIOS: A tuberculose é prevalente no Brasil e seu diagnóstico deve ser considerado durante a gestação e infância; desta forma, pode ser diagnosticada e tratada adequadamente, reduzindo a morbimortalidade da população afetada.