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INTRODUÇÃO: Teratoma congênito da orofaringe, denominado epignatus, é uma condição rara, mas com grande potencial de obstrução da via aérea fetal, cursando com insuficiência respiratória podendo causar óbito perinatal. Exames de imagens usuais do acompanhamento gestacional como a ultrassonografia detectam lesões tipo massa ocupando região de cabeça e pescoço do feto, e comumente associação com polidramnio. O teratoma epignatus, quando não detectado no período pré-natal, devido à localização da lesão apresentaria evolução precoce de insuficiência respiratória neonatal grave. RELATO DE CASO: Relatamos um caso atípico onde lactente de 44 dias, nascido sem intercorrências, mas com relato dos pais de estridor leve, desde o nascimento, sem investigação, evoluiu com insuficiência respiratória grave necessitando de intubação orotraqueal em serviço de emergência. Na ocasião foi detectado lesão em massa obstruindo via aérea. Após exérese cirúrgica da lesão, estudo histopatológico revelou teratoma maduro. CONCLUSÃO: O estridor neonatal, ainda que discreto, requer uma investigação adequada da etiologia provável. Na prática médica, os casos de estridor grave associado a sintomas como esforço respiratório ou dificuldade de alimentação tendem a ser mais valorizados. Teratoma epignatus não é uma causa comum de estridor neonatal, principalmente em manifestação tardia.