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INTRODUÇÃO: A Tuberculose (TB) Perinatal é uma doença rara, transmitida na gestação ou período pós-natal. Apresenta clínica semelhante à infecção congênita e sepse neonatal, dessa forma, permanece subestimada e subdiagnosticada. RELATO DE CASO: Recém-nascido (RN), 34 semanas, nascido via vaginal, feminino, pré-natal sem intercorrências. Internado em Unidade de Terapia Intensiva Neonatal (UTIN), requereu suporte ventilatório e antibioticoterapia para sepse neonatal presumida. Durante a evolução, iniciou-se terapia para suspeita de sepse fúngica, e, após 48h, RN exibiu quadro de otite média bilateral e otomastoidite. Nessa ocasião, a genitora foi internada e diagnosticada com tuberculose miliar. Destarte, RN foi submetido a tratamento para infecção latente TB com rifampicina e realizou-se exérese de linfonodos para teste rápido molecular (TRM-Ultra) e cultura. Devido ao TRM-Ultra positivo, substitui-se esquema para tratamento de TB Perinatal presumida com rifampicina, isoniazida e pirazinamida. Paciente evoluiu favoravelmente e posterior resultado de cultura evidenciou Mycobacterium tuberculosis. DISCUSSÃO: A forma congênita da TB Perinatal é transmitida intraútero, por mães com TB grave e/ou genital, enquanto a pós-natal ocorre pelo contato do RN com indivíduo bacilífero após o nascimento. O diagnóstico, assim como a diferenciação entre as duas formas, é dificultado pelas manifestações clínicas inespecíficas. CONCLUSÃO: Este caso demonstra a importância de considerar a TB perinatal em casos de sintomatologia inespecífica não responsiva à antibioticoterapia convencional. Apesar da incerteza quanto ao momento da infecção, além de diagnóstico e tratamento tardios, a paciente obteve desfecho clínico satisfatório.