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A Piropoiquilocitose Hereditária é uma forma rara e grave da Eliptocitose, caracterizando-se por uma alteração no esqueleto da membrana dos glóbulos vermelhos. Trata-se de uma condição autossômica dominante com penetrância variável na eliptocitose, podendo estar em homozigose ou dupla heterozigose na Piropoiquilocitose, inicia-se desde o período neonatal, com manifestações clínicas de icterícia persistente. Relata-se aqui caso de uma recém-nascida com icterícia persistente, associada à anemia com necessidade de hemotransfusão. A evolução clínica e os achados laboratoriais foram conclusivos para o diagnóstico de Piropoiquilocitose Hereditária.