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Os tumores intramedulares são raros na infância, sendo os astrocitomas mais da metade dos casos, apresentando-se como uma doença crônica pelo comportamento indolente. O relato constitui-se de uma criança de 2 anos e 3 meses com torcicolo e déficit motor em membro superior direito, que revelou tumor intramedular extenso do tipo glioma de baixo grau. Após ressecção cirúrgica com tumor residual, houve efeitos adversos ao protocolo quimioterápico de primeira linha, carboplatina e vincristina, instituindo-se a vinblastina semanal como alternativa. Houve significativa melhora clínica, apesar do aumento radiológico da lesão.