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O quilotórax é o derrame pleural mais frequente no feto e no neonato. Devido ao acometimento pulmonar, imunológico e nutricional, esta doença apresenta grande morbidade. Esse trabalho consiste em um relato de caso de um recém-nascido exposto verticalmente ao HIV, nascido na maternidade de um hospital federal no Rio de Janeiro, que apresentou derrame pleural congênito de etiologia desconhecida. Após drenagem e introdução da dieta, foi feito o diagnóstico de quilotórax. O tratamento foi conservador, com resolução do quadro.