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A osteomielite é uma das infecções invasivas mais prevalentes na pediatria, porém a de arco costal é extremamente rara, correspondendo a somente 1% dos casos. As principais etiologias são consequência de traumas, infecções adjacentes ou via hematogênica. O Staphylococcus aureus é o agente mais comum, sendo necessário o início de antibioticoterapia empírica para todos os pacientes com suspeita de osteomielite. Os sintomas e alterações laboratoriais são inespecíficos e a radiografia pode não detectar alteração de imediato. A ressonância magnética é considerada o exame de imagem padrão-ouro para o diagnóstico, pois consegue detectar alterações mais precocemente. Descrevemos neste estudo um caso clínico de um lactente com diagnóstico de enfisema lobar congênito que evoluiu com osteomielite de arco costal no pós-operatório tardio de uma lobectomia. Este caso ilustra a importância da suspeita e do diagnóstico precoce desta patologia, além de seu tratamento efetivo para diminuir a morbidade e a mortalidade associadas a esta condição.