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A colpocefalia é uma desordem cefálica rara causada pelo desenvolvimento anormal do sistema nervoso central, caracterizada pelo alargamento desproporcional dos cornos occipitais dos ventrículos laterais e pela possibilidade de associação com outras malformações cerebrais. Relatamos o caso de um neonato pré-termo submetido ao exame de ultrassonografia transfontanela que revelou hiperecogenecidade periventricular bilateral e colpocefalia. As informações relacionadas ao caso descrito foram obtidas por meio de revisão de prontuário, registro fotográfico dos exames realizados pelo recém-nascido e revisão bibliográfica da literatura atual. Este relato e as publicações levantadas buscam elucidar as características da colpocefalia, permitindo adequado entendimento dos aspectos diagnósticos, terapêuticos e prognósticos desta desordem.