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A síndrome opsoclonus-mioclonus-ataxia, ou síndrome de Kinsbourne, é caracterizada por movimentos oculares involuntários, bruscos, rápidos e multidirecionais, frequentemente associados a tremores posturais, ataxia cerebelar, encefalopatia e distúrbios comportamentais. Seu diagnóstico é feito a partir de 3 dos 4 critérios: (1) opsoclonia; (2) mioclonia ou ataxia; (3) distúrbio do sono; (4) neuroblastoma. Por sua raridade e por ser pouco difundida entre os profissionais de saúde, pode ser confundida com encefalite viral e ataxia cerebelar aguda, o que parece provocar um intervalo de tempo prolongado entre o início dos sintomas e estabelecimento da terapêutica. Visto sua intrínseca relação com neuroblastoma oculto e a importância desse diagnóstico, esse artigo tem como objetivo descrever um caso de síndrome de Kinsbourne com pródromo viral e neoplasia oculta, inicialmente conduzido como encefalite. Uma vez o diagnóstico da síndrome estabelecido, o tratamento consistiu em corticoterapia, infusão de imunoglobulina e exérese tumoral com resposta clínica favorável.