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INTRODUÇÃO: A displasia septo-óptica (DSO) é uma doença rara com incidência estimada em 1 a cada 10.000 nascidos vivos, caracterizada por defeitos da linha média, como agenesia do corpo caloso e/ou septo pelúcido, hipoplasia do nervo óptico e anormalidades hormonais pituitárias. Sua etiologia ainda não é completamente compreendida, mas acredita-se que fatores genéticos e ambientais desempenhem um papel crucial no desenvolvimento da condição. Apesar dos avanços na compreensão dessa patologia, muitas questões sobre sua patogênese e manejo clínico permanecem desconhecidas.
OBJETIVO: Relatar um caso de DSO diagnosticada no período neonatal em Hospital Universitário de Fortaleza (Ceará).
RELATO DE CASO: Este relato de caso descreve um lactente diagnosticado com displasia septo-óptica no período neonatal, destacando aspectos clínicos, diagnósticos e terapêuticos.
DISCUSSÃO: A DSO pode se apresentar ao nascimento com manifestações clínicas variáveis. Este caso ilustra a complexidade do diagnóstico e manejo da DSO, uma condição que requer abordagem multidisciplinar e acompanhamento contínuo.