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A síndrome urofacial de Ochoa (SUF) é uma condição rara, de herança autossômica recessiva, caracterizada pela presença de uropatia obstrutiva funcional associada à inversão da expressão facial quando tentam sorrir, semelhante à fácies de choro. De diagnóstico eminentemente clínico, a anormalidade da expressão facial é a principal característica da SUF, sendo sua relação com a disfunção miccional ainda controversa. Pacientes portadores da SUF que apresentam infecção do trato urinário de repetição, disfunção miccional e refluxo vesicoureteral, se não diagnosticados precocemente, poderão apresentar deterioração progressiva do trato urinário superior com evolução para insuficiência renal terminal. Os autores relatam um caso de portador de SUF, transplantado renal, má aderente ao tratamento que evoluiu com infecção urinária grave, hipertensão arterial estágio 2 e perda do enxerto renal.