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A apendicite é a emergência cirúrgica mais comum em pediatria, estando presente em 1% a 8% das crianças com dor abdominal aguda. O quadro clínico clássico é caracterizado pela presença de dor abdominal aguda migratória em fossa ilíaca direita. Entretanto, em pacientes com situs inversus totalis, a dor se manifesta na fossa ilíaca esquerda, o que pode retardar o diagnóstico e predispor ao desenvolvimento de complicações. Dessa forma, o objetivo deste trabalho é relatar um caso de apendicite em um adolescente com situs inversus totalis. Este estudo trata-se de um relato de caso de apendicite em um adolescente portador de situs inversus totalis. A pesquisa foi submetida ao Comitê de Ética em Pesquisa em Seres Humanos e aprovado sob o número do CAAE 53591321.0.0000.5237. A incidência de apendicite em portadores de situs inversus totalis é de 0,016% a 0,024%. Em função da apresentação clínica atípica nesses pacientes, tem-se uma tendência ao retardo no diagnóstico da apendicite, especialmente quando o situs inversus totalis não foi previamente identificado. Com isso, existe um maior risco de desenvolvimento de complicações graves, como a perfuração intestinal e a sepse, o que eleva consideravelmente a morbimortalidade. Portanto, ressalta-se a importância de elencar a apendicite como um possível diagnóstico em pacientes com dor abdominal aguda em fossa ilíaca esquerda pela possibilidade de situs inversus totalis.