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OBJETIVO: Relatar o caso de um paciente pediátrico com diagnóstico de neurotuberculose, uma forma rara de manifestação da doença, relacionando-o com a literatura. RELATO DE CASO: Paciente masculino, 10 meses, com quadro de tosse crônica e febre, linfonodomegalia cervical, além de paresia de dimídio direito e crises convulsivas. Relatado contato domiciliar com portador de tuberculose pulmonar tratado inadequadamente. Realizada prova tuberculínica para triagem, com resultado negativo. A análise do liquor evidenciou teste rápido negativo para Mycobacterium tuberculosis, hipoglicorraquia, aumento das proteínas e da celularidade à custa de linfócitos, com bacterioscopia negativa. A associação dos achados da tomografia computadorizada e ressonância magnética de crânio com os dados clínicos indicou a possibilidade de neurotuberculose com vasculite complicada e infarto cerebral. A confirmação diagnóstica foi possível após uma semana de internamento, com o resultado positivo do teste rápido molecular para Mycobacterium tuberculosis em amostra de lavado gástrico. Optou-se pelo início do esquema de tratamento com rifampicina 15mg/Kg, isoniazida 10mg/Kg, pirazinamida 35mg/Kg e dexametasona 0,3mg/Kg. Após 20 dias, o paciente se encontrava em bom estado geral e recebeu alta para seguimento ambulatorial. CONCLUSÃO: A neurotuberculose é uma apresentação clínica rara e desafiadora na prática pediátrica. O diagnóstico rápido e o manejo precoce impactam diretamente na morbimortalidade da criança, devendo ser considerada como diagnóstico diferencial em quadros neurológicos variados.