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OBJETIVOS: Relatar o caso de uma criança com doença de Kawasaki atípica associada à síndrome co-lestática. A doença de Kawasaki é uma síndrome inflamatória que compromete pequenos e médios vasos, de causa desconhecida. O diagnóstico é clinico e baseado em critérios clássicos que são sinto-mas comumente relatados, não incluindo icterícia colestática e hepatomegalia por serem achados incomuns. RELATO DE CASO: Paciente feminina de 6 anos de idade iniciou quadro de febre alta persis-tente, exantema maculopapular e sintomas gastrointestinais, evoluindo com hiperemia conjuntival, língua em framboesa e fissura labial, sem melhora da febre após o tratamento empírico com antimi-crobiano. No decorrer da doença houve melhora apenas do exantema e surgimento de síndrome colestática e sintomas clássicos da doença de Kawasaki completa (adenomegalia cervical unilateral, hiperemia conjuntival e descamação de mãos), que possibilitou seu diagnóstico e início do tratamen-to, havendo resposta terapêutica e resolução completa da síndrome colestática, sem surgimento de aneurisma. CONCLUSÕES: Este relato mostra a importância de incluir a doença de Kawasaki co-mo diagnóstico diferencial em casos de síndrome ictérico-febril, permitindo o tratamento em tempo hábil para prevenir complicações.