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Atresia tricúspide é uma cardiopatia congênita cianótica, decorrente da agenesia (ausência da conexão atrioventricular direita) ou imperfuração da valva tricúspide, tendo como consequência a não comunicação direta entre átrio e ventrículo direitos. Corresponde a 2,7% de todas as cardiopatias congênitas. Neste relato de caso descrevemos o manuseio de um lactente portador de atresia tricúspide e ventrículo direito hipoplásico, com presença de comunicação interatrial (CIA) e interventricular (CIV) amplas, bem como fizemos uma breve revisão da literatura sobre a afecção. O paciente, sexo masculino, deu entrada em nosso Serviço com um mês e 28 dias de vida. Apresentou quadro de insuficiência respiratória súbita após engasgo e apneia, sendo intubado na cidade de origem e transferido para nosso Serviço. À admissão, foi auscultado sopro sistólico, área cardíaca aumentada à radiografia de tórax e sinais de hiperfluxo pulmonar. Realizado ecocardiograma que evidenciou CIA de 9 mm, atresia de valva tricúspide com hipoplasia de ventrículo direito, hiperfluxo pulmonar importante, CIV de 8,5 mm, ausência de canal arterial, átrios e ventrículos esquerdos dilatados. Iniciado tratamento clínico da cardiopatia e programação do procedimento cirúrgico. Atresia tricúspide consiste em ausência completa da conexão atrioventricular direita. CIA e CIV ou persistência do canal arterial são lesões associadas obrigatórias para manter do fluxo pulmonar. A condição predomina no sexo masculino e se associa à hipoplasia de ventrículo direito em 100% dos casos. O tratamento cirúrgico é obrigatório para a doença. O paciente relatado recebeu tratamento clínico, incluindo diuréticos, vasodilatadores e digitálicos; ademais, foi programada cirurgia para correção da malformação.