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A leishmaniose visceral (LV) é uma doença crônica infecciosa, sistêmica, causada pelo protozoário tripanossomatídeo do gênero Leishmania que, quando não tratada, evolui para óbito em mais de 90% dos casos. Uma característica da LV é a maior incidência da doença e óbito em crianças menores, pela maior suscetibilidade à infecção e depressão da imunidade observada nesta faixa etária. A LV ainda se mostra como uma doença negligenciada, com alta incidência e alta mortalidade, sendo necessário um grande avanço no seu diagnóstico e tratamento, em especial na população pediátrica. São poucas as drogas disponíveis para o tratamento da LV. A primeira escolha no Brasil é o antimonial pentavalente, N-metil glucamina, que apresenta elevada toxicidade e longa duração. A segunda opção é a anfotericina B nas formas desoxicolato ou lipossomal, drogas com menos efeitos colaterais, porém com uso ainda restrito a uma menor proporção de pacientes. Apresentamos o caso de uma paciente pediátrica com sintomas progressivos por 3 meses, pancitopenia e insuficiência hepática, diagnosticada e tratada com anfotericina B lipossomal. Por manutenção de neutropenia grave, foi realizado teste terapêutico com Filgrastim, evoluindo com boa recuperação medular. A neutropenia é um sinal característico da Leishmaniose, com resolução normalmente rápida após o tratamento. Alguns pacientes mantêm neutropenia grave ainda assim, sendo necessários mais estudos para definir o benefício real do uso de fatores de estimulação de colônias de neutrófilos nestes casos, a fim de reduzir o tempo de internação hospitalar.