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OBJETIVO: Descrever um caso raro de Xantogranuloma Juvenil (XGJ) em um lactente no intuito de informar mais sobre essa patologia pouco descrita no meio acadêmico, evitando-se assim, tratamentos e abordagens desnecessárias. DESCRIÇÃO DO CASO: Trata-se de um lactente de 4 meses de idade com uma lesão nodular única em abdome de evolução progressiva desde o nascimento. Lesão de aspecto crostoso com pequenas nodulações adjacentes, ulceração central e bordas imprecisas, de aproximadamente 3 centímetros de diâmetro. Aventada hipótese diagnóstica de impetigo, fez uso de antibióticos tópicos e orais, sem sucesso. Em seguida, suspeitado de dermatofitose, fez uso de antifúngicos, sem melhora. Devido à persistência da lesão, solicitado ultrassom da lesão e encaminhado para dermatologista. Somente após a biópsia, foi confirmado o diagnóstico de XGJ. COMENTÁRIOS: O XGJ é uma patologia rara e benigna, pertencente ao grupo das histiocitoses não Langerhans que surge tipicamente em idade pediátrica. As lesões ocorrem mais comumente na pele e apresentam uma morfologia característica. São geralmente assintomáticas e espera-se a regressão espontânea em aproximadamente cinco anos. Entretanto a doença pode levar a acometimento extracutâneo e outras patologias importantes podem estar relacionadas ao quadro necessitando, portanto, extensão de propedêutica para prevenir sequelas irreversíveis ao paciente.