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INTRODUÇÃO: A síndrome de Stevens-Johnson (SSJ) é caracterizada por uma reação cutânea severa que pode ser desencadeada principalmente por reação alérgica a fármacos. É uma condição potencialmente ameaçadora a vida e possui uma incidência mundial de 0,36 em 100.000. RELATO DE CASO: Paciente masculino, 5 anos, branco, apresentou lesão bolhosa em lábio superior e febre, após um quadro de amigdalite bacteriana seguido de pneumonia, em que foram administrados sequencialmente amoxicilina, amoxicilina-clavulanato e ceftriaxona. Houve disseminação das lesões na mucosa oral e internamento com suspeita de farmacodermia devido ao uso dos antibióticos. Mesmo após troca do antibiótico e prescrição de anti-histamínicos, o paciente evoluiu com aumento do número de bolhas nas mucosas labial, oral e nasal, na língua, aparecimento de edema palpebral, lesão cutânea em pavilhão auricular e enantema conjuntival, genital e perianal. O paciente foi admitido na UTI pediátrica e foi realizada a biópsia das lesões cutâneas, que demonstrou extensa necrose epidérmica inferior com infiltrado de células inflamatórias, o que confirmou a suspeita diagnóstica da síndrome de Stevens-Johnson. O tratamento foi realizado com o uso de corticoide oral, prednisolona na dose de 1mg/kg/dia por 10 dias, com desmame gradual por mais 12 dias e uso de curativos com membrana de celulose. CONCLUSÃO: O caso aborda a provável correlação da síndrome de Stevens-Johnson com o uso de amoxicilina e apresenta as manifestações clínicas características da SSJ, evidenciando a importância da suspeita diagnóstica e do tratamento precoce dessa condição.