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OBJETIVOS: Relatar o caso de uma paciente pediátrica com diagnóstico de granulomatose com poliangiite (GPA) e evolução para insuficiência renal crônica, com necessidade de terapia de substituição renal, evento extremamente raro na GW, sendo relatado em menos de 2% dos casos. RELATO DE CASO: Paciente feminina, apresentava quadros gastrointestinais e sinusites de repetição durante a infância. Os sintomas evoluíram para astenia e dor abdominal aos 9 anos de idade, seguido por cefaleia, hematúria macroscópica, diminuição da diurese, ascite e edema facial. A investigação sugeriu insuficiência renal, com posterior biópsia e confirmação do diagnóstico de GPA com ANCA negativo. Embora tenha apresentado boa evolução inicial ao tratamento dialítico, a paciente reinternou por picos hipertensivos associados à cefaleia e crises convulsivas. Os exames de imagem evidenciaram vasculite do sistema nervoso central. Apesar do tratamento, a paciente evoluiu com choque séptico, seguida de parada cardiorrespiratória, indo a óbito. COMENTÁRIOS: O presente estudo demonstra a importância da investigação da GPA em pacientes com sintomatologia suspeita, a fim de iniciar o tratamento precoce e evitar desfechos adversos.