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Este caso trata de um relato de caso sobre um recém-nascido do sexo masculino que evoluiu com icterícia neonatal, após as primeiras 20 horas de vida, por exposição a carbamazepina durante a gestação e lactação. Outras causas foram excluídas após diversos exames de imagem e laboratoriais. A icterícia cessou semanas após a exclusão da amamentação, com normalização das enzimas hepáticas e dos níveis de bilirrubina.

OBJETIVOS: Relatar o caso de um paciente com apresentação clínica de malformação adenomatoide cística congênita (MACC) durante o período neonatal e discutir a dificuldade diagnóstica da MACC, diante da grande variedade e inespecificidade de sintomas que podem estar presentes no início do quadro. MÉTODOS: Análise do prontuário e revisão da literatura. RELATO DE CASO: Paciente que, nos primeiros dias de vida, evoluiu com sintomatologia de desconforto respiratório progressivo, dependente de ventilação pulmonar mecânica, sem ter apresentado na evolução imagens radiológicas sugestivas de MACC, dificultando o diagnóstico da doença. RESULTADOS: Na maioria dos relatos de casos, vemos que o diagnóstico foi realizado após o período neonatal, baseado nas complicações da doença, durante a primeira infância ou na idade adulta, prejudicando a cura do paciente. CONCLUSÃO: Apesar da doença ser rara e com alto potencial para evoluir com complicações, o paciente foi diagnosticado em tempo hábil para ser submetido ao procedimento cirúrgico e evoluir sem intercorrências.