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A histiocitose de células de Langerhans é caracterizada por um distúrbio do sistema reticuloendotelial com proliferação de um tipo específico de células apresentadoras de antígenos, imaturas, as células dendríticas, associadas ou não à reação inflamatória de eosinófilos, neutrófilos e células mononucleares, que envolvem tegumento, ossos e vísceras. O presente trabalho relata um caso de um lactente, 1 ano e 10 meses, que apresentava tumoração em região de ângulo de mandíbula, bilateralmente, com alteração de partes moles da cavidade oral e dentes evoluindo com limitação da função mastigatória. No estudo tomográfico, sugere-se a hipótese de histiocitose de células de Langerhans. O mesmo é confirmado por biópsia e imunohistoquímica. Este estudo mostra achados clínicos, radiológicos e citológicos do caso e apresenta uma revisão da literatura com o objetivo de divulgar as características clínicas da doença, suscitar a mesma como uma provável hipótese diagnóstica para que seja descoberta e tratada precocemente.