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A histiocitose de células de Langerhans (HCL) é uma doença principalmente pediátrica, cuja gravidade é altamente variável e apresentação clínica depende do sítio afetado. Excluindo lesões craniofaciais, a coluna vertebral é o sítio ósseo mais frequentemente envolvido. Criança de sexo masculino, 5 anos de idade, admitida em hospital terciário com história de três semanas de evolução de lombalgia, com irradiação da dor para membros inferiores, que dificultava a deambulação, com melhora parcial após uso de anti-inflamatórios. Negava traumas, febre ou outros sintomas durante o período. Ao exame físico, apresentava dor à palpação de região lombar, ausência de lesões de pele ou outras alterações. Diagnóstico prévio de HIV por transmissão vertical, em uso irregular de terapia antirretroviral (zidovudina, lamivudina, lopinavir e ritonavir), com contagem de células CD4+ de 314/mm³ (12%) e carga viral de 28.937 cópias (log 4,46). À admissão, apresentou hemograma normal e provas de atividade inflamatória elevadas. Tomografia computadorizada de coluna toracolombar evidenciou lesões destrutivas de corpos vertebrais de T4, T8 e L1. Paciente foi então submetido à biópsia vertebral, com exame anatomopatológico do tecido, recebendo o diagnóstico de HCL. Na amostra isolada de tecido ósseo, a cultura para bactérias e fungos e PCR para tuberculose resultaram negativos. A HCL é uma doença de difícil suspeita e diagnóstico, visto sua baixa incidência e sintomas inespecíficos, comuns a muitas patologias. Para o paciente descrito, a infecção pelo HIV com elevada carga viral e baixa concentração de linfócitos CD4+ tornou o diagnóstico ainda mais desafiador.