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OBJETIVOS: Avaliar a taxa de anomalias congênitas em recém-nascidos admitidos em uma unidade de terapia intensiva (UTI) neonatal. MÉTODOS: Avaliação de prontuários dos pacientes internados entre janeiro de 2012 e dezembro de 2015 na UTI neonatal do Hospital Universitário do Oeste do Paraná, em Cascavel-PR. As variáveis avaliadas foram: sexo, idade materna, idade gestacional, peso de nascimento, índice de Apgar, realização de pré-natal adequado, doenças maternas, intercorrências gestacionais, consanguinidade e desfecho. As mães foram agrupadas em três faixas etárias: mães com até 18 anos de idade, mães entre 19 e 34 anos e mães acima de 35 anos. A análise estatística foi realizada pelo software R Core Team, utilizando a plataforma RStudio, dividindo-se em estatísticas descritivas: frequências absolutas - n, e frequências relativas percentuais - %. Para frequências das categorias das variáveis, foram utilizados o teste do Qui-quadrado de comparação de proporções e o teste do Qui-quadrado de aderência, utilizando nível de significância de p < 0,05. RESULTADOS: Foram internados na UTI Neonatal um total de 888 recém-nascidos, sendo detectado algum tipo de anomalia em 127 (14,3%). As malformações mais encontradas no período de avaliação foram: cardiopatias congênitas (19; 15%), hidrocefalia (16; 12,6%) e gastrosquise (14; 11%). Quanto à evolução dos recém-nascidos durante o internamento, 48,8% receberam alta hospitalar, 39,4% foram a óbito e 11,8% foram transferidos para outros serviços. CONCLUSÃO: A taxa de anomalias congênitas foi 14,3%, com elevada mortalidade. As malformações mais encontradas foram em sistema cardiovascular, sistema nervoso central e trato gastrointestinal.